A multidisciplinary and structured investigation of three suspected clusters of transverse upper limb reduction defects in France
Julie Boudet-Berquier
(1)
,
Christophe Demattei
(2)
,
Laurence Guldner
(3)
,
Anne Gallay
(4)
,
Sylvie Manouvrier
(5)
,
Jérémie Botton
(6)
,
Claire Philippat
(7)
,
Fleur Delva
(8)
,
Juliette Bloch
(9)
,
Caroline Semaille
(1)
,
Sylvie Odent
(10)
,
Isabelle Perthus
(11)
,
Hanitra Randrianaivo
(12)
,
Sylvie Babajko
(13, 14)
,
Tiphaine Barjat
(15, 16)
,
Claire Beneteau
(17)
,
Naima Brennetot
(18)
,
Ester Garne
(19)
,
Georges Haddad
(20)
,
Mounia Hocine
(21)
,
Isabelle Lacroix
(22)
,
Klervi Leuraud
(23)
,
Michel Mench
(24)
,
Joan Morris
(25)
,
Sophie Patrier
(26)
,
Arnaud Sartelet
(27)
,
Alain Verloes
(28)
,
Christophe Bonaldi
(1)
,
Mélina Le Barbier
(3)
,
Bertrand Gagnière
(4)
,
Philippe Pépin
(29)
,
Ronan Ollivier
(4)
,
Monique Bitoun
(4)
,
Lisa King
(4)
,
Andrea Guajardo-Villar
(1)
,
Eugenia Gomes
(3)
,
Jean-Claude Desenclos
(1)
,
Nolwenn Regnault
(1)
,
Alexandra Benachi
(30)
1
Santé publique France - French National Public Health Agency [Saint-Maurice, France]
2 BESPIM - Laboratoire de Biostatistique, Epidémiologie clinique, Santé Publique Innovation et Méthodologie [CHU Nîmes]
3 DSET - Direction santé environnement travail - Santé Publique France
4 Santé publique France, Cellule Régionale Pays de la Loire [Nantes, France]
5 RADEME - Maladies RAres du DEveloppement embryonnaire et du MEtabolisme : du Phénotype au Génotype et à la Fonction - ULR 7364
6 EPI-PHARE - EPI-PHARE
7 IAB - Institute for Advanced Biosciences / Institut pour l'Avancée des Biosciences (Grenoble)
8 BPH - Bordeaux population health
9 DAVS - Direction des alertes et des vigilances sanitaires
10 Centre Hospitalier Universitaire de Rennes [CHU Rennes] = Rennes University Hospital [Pontchaillou]
11 CEMC-Auvergne
12 CHU La Réunion - Centre Hospitalier Universitaire de La Réunion
13 CRC (UMR_S_1138 / U1138) - Centre de Recherche des Cordeliers
14 URP 2496 - Pathologies, imagerie et biothérapies oro-faciales = Orofacial pathologies, imaging and biotherapies
15 CHU ST-E - Centre Hospitalier Universitaire de Saint-Etienne [CHU Saint-Etienne]
16 SAINBIOSE - Santé Ingénierie Biologie Saint-Etienne
17 Hôtel-Dieu de Nantes
18 HNSM - Hôpitaux de Saint Maurice
19 LH - Lillebaelt Hospital [Kolding, Denmark]
20 CH Simone Veil - Centre Hospitalier Simone Veil
21 MESuRS - Laboratoire Modélisation, épidémiologie et surveillance des risques sanitaires
22 Equipe SPHERE (CERPOP)
23 IRSN/PSE-SANTE/SESANE - Service de recherche sur les effets biologiques et Sanitaires des rayonnements ionisants
24 BioGeCo - Biodiversité, Gènes & Communautés
25 St George's, University of London
26 CHU Rouen
27 Université de Liège
28 AP-HP Hôpital universitaire Robert-Debré [Paris]
29 Santé publique France Provence-Alpes-Côte d'azur et Corse - Provence-Alps-French Riviera and Corsica [Marseille]
30 AP-HP - Hôpital Antoine Béclère [Clamart]
2 BESPIM - Laboratoire de Biostatistique, Epidémiologie clinique, Santé Publique Innovation et Méthodologie [CHU Nîmes]
3 DSET - Direction santé environnement travail - Santé Publique France
4 Santé publique France, Cellule Régionale Pays de la Loire [Nantes, France]
5 RADEME - Maladies RAres du DEveloppement embryonnaire et du MEtabolisme : du Phénotype au Génotype et à la Fonction - ULR 7364
6 EPI-PHARE - EPI-PHARE
7 IAB - Institute for Advanced Biosciences / Institut pour l'Avancée des Biosciences (Grenoble)
8 BPH - Bordeaux population health
9 DAVS - Direction des alertes et des vigilances sanitaires
10 Centre Hospitalier Universitaire de Rennes [CHU Rennes] = Rennes University Hospital [Pontchaillou]
11 CEMC-Auvergne
12 CHU La Réunion - Centre Hospitalier Universitaire de La Réunion
13 CRC (UMR_S_1138 / U1138) - Centre de Recherche des Cordeliers
14 URP 2496 - Pathologies, imagerie et biothérapies oro-faciales = Orofacial pathologies, imaging and biotherapies
15 CHU ST-E - Centre Hospitalier Universitaire de Saint-Etienne [CHU Saint-Etienne]
16 SAINBIOSE - Santé Ingénierie Biologie Saint-Etienne
17 Hôtel-Dieu de Nantes
18 HNSM - Hôpitaux de Saint Maurice
19 LH - Lillebaelt Hospital [Kolding, Denmark]
20 CH Simone Veil - Centre Hospitalier Simone Veil
21 MESuRS - Laboratoire Modélisation, épidémiologie et surveillance des risques sanitaires
22 Equipe SPHERE (CERPOP)
23 IRSN/PSE-SANTE/SESANE - Service de recherche sur les effets biologiques et Sanitaires des rayonnements ionisants
24 BioGeCo - Biodiversité, Gènes & Communautés
25 St George's, University of London
26 CHU Rouen
27 Université de Liège
28 AP-HP Hôpital universitaire Robert-Debré [Paris]
29 Santé publique France Provence-Alpes-Côte d'azur et Corse - Provence-Alps-French Riviera and Corsica [Marseille]
30 AP-HP - Hôpital Antoine Béclère [Clamart]
Julie Boudet-Berquier
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- PersonId : 1381935
- ORCID : 0000-0002-2278-3697
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Laurence Guldner
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Anne Gallay
- Fonction : Auteur
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Juliette Bloch
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381929
- ORCID : 0000-0001-7745-3743
- IdRef : 091234395
Caroline Semaille
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381938
Mounia Hocine
- Fonction : Auteur
- PersonId : 173621
- IdHAL : mounia-n-hocine
- ORCID : 0000-0003-0942-7441
- IdRef : 096123931
Klervi Leuraud
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- PersonId : 1063756
- IdHAL : leuraud-kle
- ORCID : 0000-0001-5492-168X
Christophe Bonaldi
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1334493
- ORCID : 0000-0001-8939-6205
Mélina Le Barbier
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381939
Bertrand Gagnière
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381940
Ronan Ollivier
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381941
Monique Bitoun
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381942
Lisa King
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381943
Andrea Guajardo-Villar
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381944
Eugenia Gomes
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381945
Jean-Claude Desenclos
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381946
Nolwenn Regnault
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1381947
Résumé
Introduction: Between 2019–2021, facing public concern, a scientific expert committee (SEC) reanalysed suspected clusters of transverse upper limb reduction defects (TULRD) in three administrative areas in France, where initial investigations had not identified any risk exposure. We share here the national approach we developed for managing suspicious clusters of the same group of congenital anomalies occurring in several areas. Methods: The SEC analysed the medical records of TURLD suspected cases and performed spatiotemporal analyses on confirmed cases. If the cluster was statistically significant and included at least three cases, the SEC reviewed exposures obtained from questionnaires, environmental databases, and a survey among farmers living near to cases’ homes concerning their plant product use. Results: After case re-ascertainment, no statistically significant cluster was observed in the first administrative areas. In the second area, a cluster of four children born in two nearby towns over two years was confirmed, but as with the initial investigations, no exposure to a known risk factor explaining the number of cases in excess was identified. In the third area, a cluster including just two cases born the same year in the same town was confirmed. Discussion: Our experience highlights that in the event of suspicious clusters occurring in different areas of a country, a coordinated and standardised approach should be preferred